Douleur abdominale chronique et obstruction intestinale chez une femme de plus d’un an

Voir page pour le Photo QuizDiagnostic: Obstruction intestinale due à une basidiobolomycose gastro-intestinaleL’aspiration à l’aiguille fine d’une lésion hépatique a montré de nombreux hyphes cloisonnés avec des manifestations du phénomène Splendore-Hoeppli « corps d’astéroïdes », qui est la formation in vivo d’un matériau éosinophile intense. Le spécimen d’aspiration était négatif pour les cellules malignes Il présentait des hépatocytes bénins, des cellules canalaires bénignes avec une inflammation aiguë, et une nécrose à l’arrière-plan. Sur la culture fongique de la pomme de terre et de la dextrose, le matériel se développait. rapidement au fil des heures, sous forme de colonies cireuses blanches à jaunes plissées à ° C ici. Le colorant bleu de lactophénol et de bleu de coton présentait des hyphes et zygospores fongiques cloisonnées. Figure L’organisme a été identifié comme Basidiobolus ranarum par séquençage ADN D / D

Figure Vue largeDétaillage en lactophénol de la matière cultivée sur gélose dextrose de pomme de terre à l’aiguille fine d’une lésion hépatique Les colonies se développent rapidement pendant des heures sous forme de colonies cireuses pliées à ° C Stain présentent des hyphes fongiques cloisonnées arrow arrow Agrandir l’image Les colonies se sont développées rapidement pendant des heures comme des colonies cireuses pliées à ° C Stain a montré des hyphes fongiques cloisonnés. Flèches courtes et zygospores Grossissement original de la flèche × Initialement, le patient a été pensé Elle était sous nutrition parentérale totale en préparation d’une intervention chirurgicale pour soulager l’obstruction. Elle a été traitée avec une dose de voriconazole et de prednisone. La thérapie pour la maladie de Crohn a été interrompue. L’obstruction s’est spontanément résolue en quelques jours. suivi des mois plus tard, elle avait acquis kg répétition imagerie a montré la régression par intervalles des lésions hépatiques ainsi que les lésions dans le côlon sigmoïde et descendantBasidiobolus ranarum appartient à l’ordre Entomophthorales, classe Zygomycètes des champignons filamenteux Il peut être trouvé dans le sol, en décomposition La plupart des cas de basidiobolomycose ont été signalés dans les régions tropicales et subtropicales d’Afrique, d’Amérique du Sud et d’Asie Elle provoque généralement une infection sous-cutanée Basidiobolomycose a récemment été rapporté pour causer une infection granulomateuse chronique du tractus gastro-intestinal chez les patients apparemment immunocompétents Le premier cas présumé de basidiobolomycose gastro-intestinale a été signalé chez un garçon nigérian âgé d’un an . Par la suite, des cas ont été rapportés impliquant le tractus gastro-intestinal. individus apparemment en bonne santé Un examen récent des cas fr Les États-Unis et le monde entier ont rapporté que l’Arabie Saoudite a le deuxième plus grand nombre de cas après les États-Unis Un nouveau rapport d’Arabie Saoudite décrit les patients atteints de basidiobolomycose gastro-intestinale; Le symptôme clinique le plus courant était la douleur abdominale. Les autres symptômes comprenaient la distension abdominale, la constipation, la fièvre, la perte de poids et une masse abdominale palpable. Le côlon et le rectum étaient le plus souvent atteints, suivis de l’intestin grêle. La basidiobolomycose gastro-intestinale peut être compliquée par une occlusion intestinale, une perforation, une uropathie obstructive, des varices œsophagiennes, une fistule duodénobiliaire et la mort Une éosinophilie du sang périphérique a été notée. chez la majorité des patients, avec une moyenne de% du nombre total de globules blancs associés à des marqueurs hautement inflammatoires taux de sédimentation érythrocytaire et protéine C-réactive Dans la plupart des cas rapportés de basidiobolomycose gastro-intestinale, les cultures étaient négatives et le diagnostic a été fait sur la base de constatations histopathologiques, y compris dégénéré à paroi mince large hyp hae entouré par des matériaux amorphes éosinophiles La gestion comprenait une thérapie antifongique et une intervention chirurgicale Les agents antifongiques efficaces étaient généralement l’itraconazole, l’amphotéricine, et récemment le voriconazole La survie est d’environ [%]

Remarque

Conflits d’intérêts potentiels Tous les auteurs: Aucun conflit signalé Tous les auteurs ont soumis le formulaire ICMJE pour la divulgation des conflits d’intérêts potentiels Conflits que les éditeurs considèrent comme pertinents pour le contenu du manuscrit ont été divulgués